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Airway compression in children with congenital heart disease : risk factors and outcome : 선천성심장병환자에서발생하는기도눌림 증: 위험요인및예후

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Authors

안효순

Advisor
배은정
Major
의학과
Issue Date
2012-02
Publisher
서울대학교 대학원
Description
학위논문 (석사)-- 서울대학교 대학원 : 의학과, 2012. 2. 배은정.
Abstract
Background: Extrinsic airway compression (AC) often complicates the course of congenital heart disease (CHD) repair. The AC could be investigated in chest computed tomography (CT) : narrowing from trachea to bronchi with evidence of external compression. The aim of the study was to investigate the risk factors and late outcome of AC associated with CHD.
Methods: Of the 2729 patients who underwent open heart surgery for CHD at Seoul National University Childrens Hospital between 1999 and 2007, 58 (2.1%) patients had confirmed AC on chest CT. These patients were divided into 5 groups based on underlying cardiac disease, and their medical records and CTs were reviewed retrospectively. Isolated intrinsic bronchus defect and endobronchial lesion were excluded.
Results: The frequency of AC in the 5 groups was as follows: vascular ring or absent pulmonary valve syndrome (VR), 8/11 (72.7%); repaired aortic arch (AA), 22/213 (10.3%); reconstruction of right ventricular outflow tract (RVOT), 8/282 (2.8%); pulmonary overflow disease (LRS), 20/1944 (1%); and other conditions, 0/279 (0%). AC occurred more frequently in the VR and AA groups than in the RVOT, LRS, and other conditions groups (p < 0.001). The left main bronchus was the most frequently affected airway. All 8 AC patients in VR group had AC at the initial presentation and they required surgical relief of airway compression (SAC) during the first surgical procedure. An additional SAC after the first surgery was performed in 10 of the patients for persistent or newly appeared AC. Ultimately AC was ameliorated by SAC in 13 among 17 SAC patients. The mainly adopted surgical techniques were aortopexy (7 patients in AA group, 1 patient in LRS), division of vascular ring (5 of vascular ring patients) and, pulmonary artery reduction angioplasty (3 of absent pulmonary valve syndrome patients. 1 patient in AA group), and the Lecompte procedure (2 of infantile Rastelli operation patients, 1 of Berry syndorme and 1 of LRS group). Two patients required both aortopexy and the Lecompte procedure. The status of respiratory support (oxygen inhalation or mechanical ventilation) was correlated to additional SAC in multivariate analysis (p = 0.005, odds ratio [OR] = 15.37, confidence interval [CI] 2.23–105.72).
In the AA group, AC predominantly developed following aortic arch repair surgery. After arch repair, the inter-aortic distance was shortened and the funnel chest deformity was worsened (inter-aortic distance ratio: 0.34 ± 0.07 to 0.30 ± 0.09, p = 0.031; funnel chest deformity ratio: 0.59 ± 0.06 to 0.51 ± 0.07, p = 0.001). Funnel chest deformity was aggravated in all AC groups (p = 0.008), however, the significant shortening of inter-aortic distance was found only in AA group. Additional SAC was required more frequently in late-repair AA group patients who underwent initial aortic arch repair after the age of 50 days (p = 0.021). Among the disease categories, the rate of requirement of additional SAC was higher in the AA and VR groups than that in other CHD groups (p = 0.034). Patients in the LRS group could be followed without additional SAC. During the follow-up period of 4.2 ± 2.5 years, 43% of patients with AC were hospitalized because of respiratory problems. However, the frequency of hospitalization decreased significantly with time (p < 0.05).
Conclusions: Additional SAC was required more frequently in the VR and AA groups and was associated with severe funnel chest deformity, prolonged respiratory support status, and pulmonary hypertension. Early detection of AC and proper treatment may reduce further morbidity in infants who have undergone aortic arch repair and have respiratory distress. AC associated with LRS could be successfully managed conservatively.
배경: 선천성 심장 수술 전후 기도 눌림 증은 흔히 발생한다. 이러한 기도 눌림증은 흉부 CT 에서 외부 눌림에 의한 기관, 기관지 좁아짐으로 확인할 수 있다. 본 연구에서는 이와 관련하여 발생하는 기도 눌림 증의 위험인자 및 장기적 예후에 대해 알아보고자 하였다.
방법: 서울대학교 어린이병원에서 1999년부터 2007년 사이 선천성 심장병으로 수술을 받은 2729명의 환자 중 58명 (2.1%)의 환자가 CT 상 기도 눌림 증이 확인되었다. 이들을 기저 심장 질환에 따라 5개의 집단으로 분류 하였다. 연구는 의무기록과 CT를 후항적으로 검토하였다.
결과: 기도 눌림 증의 빈도는 혈관륜 또는 폐동맥판 결여증(VR, 8/11, 72.7%), 대동맥 궁 수술군 (AA, 22/213, 10.3%), 우심실유출로 수술군 (RVOT, 8/282, 2.8%), 좌우 단락군 (LRS, 20/1944, 1%), 나머지군 (0/279) 이었다. 기도 눌림 증은 VR, AA 군에서 주로 관찰되었고 (p < 0.001), 주로 눌리는 부위는 왼 기관지였다. 환자들 중 10명 (17.2%) 가 기도 눌림 완화를 위한 수술을 받았다. VR 그룹의 8명의 환자는 처음부터 기도 눌림이 있었으며 첫 수술시 기도 눌림 완화를 위한 수술을 받았다. 첫 수술 이후에 추가적 기도 눌림 완화 수술을 받은 환자는 기도 눌림 증상이 지속되거나 새로 발생한 10명이었다. 기도 눌림 완화 수술을 받은 17명의 환자중 13명 에서 기도 눌림은 호전되었다. 시행된 수술 방법은 aortopexy (AA 그룹 7명, LRS 그룹 1명). Division of vascular ring (5명의 혈관륜 환자), pulmomary artery reduction angioplasty (3명의 폐동맥판 결여증 환자, AA 그룹 1명), Lecompte procedure (2명의 infantile Rastelli operation 받은 환자, 1명의 Berry syndrome, LRS 그룹 1명) 이었다. Aortopexy 및 Lecompte procedure 를 모두 시행받은 환자는 2명이었다.
기도 눌림이 심한 상태일 때 산소 흡입이나 기계 환기 치료 여부가 기도 눌림 완화 수술 시행 여부와 관련이 있었다 (p = 0.005, odds ratio [OR] = 15.37, confidence interval [CI] 2.23-105.72).
AA 그룹에서 기도 눌림 증은 대동맥 궁 수술 후에 발생하였고 이때 오목가슴 악화와 대동맥 사이 거리 감소가 관찰되었다 (funnel chest deformity ratio 0.59 ± 0.06 to 0.51 ± 0.07, p = 0.001, inter-aortic distance ratio 0.34 ± 0.07 to 0.30 ± 0.09, p = 0.031). 오목가슴 악화는 모든 기도 눌림증 환자군에서도 관찰되었으나 (p = 0.008) 의미 있는 대동맥 거리 감소는 AA군에서만 관찰되었다. 기도 눌림 완화 수술은 첫 대동맥 궁 교정 수술이 생후 50일 이후 시행된 경우에 흔해 시행되었다 (p = 0.021).
이 질환 군 중 AA 와 VR 군에서 기도 눌림 증 수술은 다른 군에 비해 늦게 까지 시행 되었다 (p = 0.034). LRS 군에서 기도 눌림 완화 수술은 필요하지 않았다. 4.2 ± 2.5 년의 관찰 기간 동안 43% 의 환자가 호흡곤란으로 인해 입원하였으나 이의 빈도는 시간이 지날수록 감소 하였다 (p < 0.05).
결론: 기도 눌림 완화 수술은 주로 혈관륜 또는 폐동맥판 결여증 (VR) 군과 대동맥 궁 수술 군 (AA) 에서 주로 시행 되었다. 이는 심한 오목 가슴, 장기간의 호흡 보조 여부 및 폐동맥 고혈압 등과 관련이 있었다. 대동맥 궁 수술 후 오목 가슴 정도 악화와 대동맥 사이 거리 감소가 관찰되었고 이는 기도 눌림과 연관성이 있으므로 대동맥 수술 후 이에 대한 주의 깊은 확인이 필요하다. 호흡기 눌림 증의 조기 발견 및 적절한 치료는 호흡 곤란이 있는 대동맥 군 수술 환자에서 병의 이환율을 감소 시킬 수 있다. 좌우 단락 군에서 관찰된 호흡기 눌림 증은 보존적 치료만으로 호전 되었다.
Language
eng
URI
https://hdl.handle.net/10371/155331

http://dcollection.snu.ac.kr/jsp/common/DcLoOrgPer.jsp?sItemId=000000000327
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